【論文解説】3Dスキャンと統計形状モデルで頭蓋骨縫合早期癒合症を被曝なしに分類する2022年の研究｜Schaufelberger 2022

書誌情報　Schaufelberger M, Kühle R, Wachter A, Weichel F, Hagen N, Ringwald F, Eisenmann U, Hoffmann J, Engel M, Freudlsperger C, Nahm W. A Radiation-Free Classification Pipeline for Craniosynostosis Using Statistical Shape Modeling. Diagnostics. 2022;12(7):1516.

この研究は何について調べたの？──CTを使わずに3D表面スキャンだけで頭の病気を見分けられるか

「頭蓋骨縫合早期癒合症（craniosynostosis）」は、頭蓋骨の縫合（つなぎ目）が早期に閉じてしまい、頭の形が特徴的に変形する病気です。報告によれば出生1万人あたり3〜6例の頻度で発生し、外科手術が必要な場合があります。診断のゴールドスタンダードはCT（コンピュータ断層撮影）ですが、赤ちゃんを電離放射線にさらすという欠点があり、できる限り避けることが推奨されています。近年、被曝のない代替手段として3D表面スキャン（ステレオ立体写真測量）が広がりつつあり、統計形状モデル（statistical shape model: SSM）と呼ばれる、頭の形のばらつきを数学的にとらえる手法も研究されてきました。しかし、3D表面スキャンと統計形状モデルだけで、いくつかの種類の縫合早期癒合症と健常児を自動分類できるかは、これまで十分に検証されていませんでした。本研究は、3D表面スキャンに基づく統計形状モデルから直接、頭蓋骨縫合早期癒合症を機械学習で分類するパイプラインを構築・評価することを目的としています。

どうやって調べたの？──ハイデルベルク大学の367症例で統計形状モデル＋機械学習を構築

ドイツのハイデルベルク大学病院口腔顎顔面外科で2011〜2020年の間に撮影された3D光学スキャン367件を後方視的に使用しました。対象は、矢状縫合癒合症（舟状頭：sagittal）、冠状縫合癒合症（前方斜頭・短頭：coronal）、前頭縫合癒合症（三角頭：metopic）の3種類の頭蓋骨縫合早期癒合症患者と、縫合癒合のない対照群（健常児および位置的後方斜頭症の児を含む）から構成されました。撮影には9台のカメラを使うCanfield VECTRA-360システムを用い、髪のアーチファクトを避けるためタイトな伸縮性キャップを装着しました。解析パイプラインは、（1）Liverpool-York 小児頭部モデルをテンプレートとした対応点の確立、（2）統計形状モデルの構築（重み付き主成分分析）、（3）頭蓋部分のみのモデルから抽出した特徴量を用いた機械学習分類、で構成されます。対称性バイアスを避けるため、各対象データを正中矢状面で鏡像化して367件を734件に拡張しました。5種類の分類器（SVM、線形判別分析LDA、ナイーブベイズ、バギング決定木、k近傍法）を10分割交差検証で比較し、第1〜100主成分の中から最適な成分数を選択しました。

何がわかったの？──線形判別分析（LDA）で全体精度97.8%を達成し公開モデルも提供

最も高い精度を示したのはLDAで第44主成分まで用いた構成で、全体精度は0.978（97.8%）、g-mean は0.931でした。クラス別では、健常群の感度は1.000・特異度0.958、矢状縫合癒合症は感度0.973・特異度1.000、前頭縫合癒合症は感度1.000・特異度1.000、冠状縫合癒合症は感度0.773・特異度1.000でした。冠状縫合癒合症の感度がやや低いのは、症例数が他のクラスより少なかったこと（冠状22例、矢状111例、前頭56例、健常178例）が影響していると著者らは説明しています。形状モデルの第1主成分は主に頭の大きさ、第2主成分は前後方向に伸びた舟状頭の特徴、第3主成分は左右非対称（後方斜頭）の特徴をそれぞれ表していました。さらに本研究では、構築した統計形状モデルと病態別サブモデルを公開し、1.5歳未満の児を含むものとしては初めての公開モデルになったと著者らは述べています。

これはどんな意味があるの？──被曝なしの診断補助技術として持つ意味と臨床現場への適用課題

本研究は、CTを使わずに3D表面スキャンと統計形状モデルだけで頭蓋骨縫合早期癒合症を自動分類できることを示し、被曝のない診断補助技術の選択肢を広げました。公開された形状モデルは、他の研究者が独自データなしに分類器を構築・比較するための共通基盤として機能しうる点が大きな意義です。ただし、本研究は単一施設の症例で、対象は手術が必要となった患者中心であり、紹介患者選択バイアスが存在します。また、本研究の主目的は頭蓋骨縫合早期癒合症の分類であり、位置的（非癒合性）斜頭症は対照群の一部として扱われている点に注意が必要です。位置的斜頭症と健常児を区別する分類性能は本研究の主要評価対象ではありません。頭蓋骨縫合早期癒合症と位置的斜頭症の鑑別自体については、Huang ら（1996）が9項目の臨床鑑別表を提示しており、米国神経外科学会の2016年画像診断ガイドライン（Mazzola ら）は典型的な位置的斜頭症では一次的にCT等の画像診断を要しないと推奨しています。3D写真測量と深層学習を組み合わせた被曝のない診断補助は de Jong ら（2020）でも報告されており、本研究はこの流れに位置づけられます。

書誌情報

著者: Schaufelberger M, Kühle R, Wachter A, Weichel F, Hagen N, Ringwald F, Eisenmann U, Hoffmann J, Engel M, Freudlsperger C, Nahm W

所属: Institute of Biomedical Engineering (IBT), Karlsruhe Institute of Technology (KIT), Karlsruhe; Department of Oral, Dental and Maxillofacial Diseases, Heidelberg University Hospital; Institute of Medical Informatics, Heidelberg University Hospital, Germany

ジャーナル: Diagnostics. 2022;12(7):1516

発表年: 2022年6月

DOI: 10.3390/diagnostics12071516

原論文URL: https://www.mdpi.com/2075-4418/12/7/1516（閲覧には購読またはジャーナルサイトでの検索が必要です）

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