【論文解説】位置的斜頭症の赤ちゃんが学童期に達したときの認知・学業成績を追跡した2019年の前向きコホート研究｜Collett 2019

書誌情報　Collett BR, Wallace ER, Kartin D, Cunningham ML, Speltz ML. Cognitive Outcomes and Positional Plagiocephaly. Pediatrics. 2019;143(2):e20182373.

この研究は何について調べたの？──位置的斜頭症は学童期の認知発達と関連するのか

1992年に米国小児科学会が SIDS（乳幼児突然死症候群）予防のため仰向け寝を推奨して以降、米国では位置的斜頭症および短頭症（positional plagiocephaly and/or brachycephaly: PPB、頭が左右非対称または横に広く前後に短い形のずれ）の発生が増加しました。乳児期や幼児期の PPB と発達指標（Bayley 検査など）の関連を示す研究は複数ありますが、その差が「学童期まで持続するか」「日常生活に影響するレベルなのか」は十分に分かっていませんでした。本研究は、米シアトルの研究チームが PPB のある乳児と無症状のコントロール児を乳児期から登録し、平均9歳の学童期に到達した時点で標準化された認知検査（DAS-2）と学業検査（WIAT-3）を実施して、両群の成績差と PPB の重症度との関連を検討した、現時点で最大規模の前向き追跡研究です。

どうやって調べたの？──シアトルの大規模コホート336例を平均9歳まで前向きに追跡

シアトル小児病院頭蓋顔面センターで PPB と診断された乳児（cases）と、施設・小児科医・乳児登録から募集したコントロール児を、3D 立体写真撮影による独立2名の小児科医ブラインド評価で確定診断し、乳児コホートを構築しました。学童期（7歳以上）に再評価可能な対象に追跡をかけ、最終的に PPB 既往児187例（適格児の83%）とコントロール児149例（同91%）が解析対象となりました。平均年齢は PPB 群9.0歳（SD 0.8）、コントロール群8.8歳（SD 0.6）でした。認知は Differential Ability Scales 第2版（DAS-2、平均100・SD 15）、学業は Wechsler Individual Achievement Test 第3版（WIAT-3）で計測し、SES（Hollingshead 指標）、年齢、性別、人種・民族を共変量とした線形回帰で群間比較しました。PPB 群は乳児期の重症度評価で「軽症（平均0.5–1.0）」と「中等度〜重度（平均1.5–3.0）」に層別解析し、追跡脱落バイアスへの感度解析として逆確率重み付け（IPW）も実施しています。P 値は多重比較補正を行わず、効果量・信頼区間・効果の一貫性で評価しています。

何がわかったの？──中等度〜重度群で標準化効果量−0.47〜−0.23の差を観察

両群とも平均得点はテスト基準の「平均」範囲内にありました。共変量調整後、PPB 群はコントロール群より DAS-2 のほとんどの下位尺度で低く、効果量（ES）は −0.38〜−0.20（処理速度のみ +0.04）、WIAT-3 では ES −0.22〜−0.17 でした。重症度別の解析では、中等度〜重度 PPB 群（135例、72%）でコントロール群との差が顕著で、DAS-2 で ES −0.47〜−0.32（標準点で約4〜7点、おおむね p<0.001〜0.02）と頑健な差が観察されました。一方、軽症 PPB 群（52例、28%）はコントロール群と DAS-2 で ES −0.28〜+0.14、WIAT-3 で ES −0.13〜0.00 と、ほとんど差が見られませんでした。ヘルメット治療歴・斜頸の有無・双子・在胎38週以下といった臨床的特性で層化しても群間差はほぼ変わらず、また脱落者の SES が低い傾向があったため IPW を用いると群間差は若干広がりました（DAS-2 全般認知能力で ES −0.42）。なお、PPB 群は何らかの発達介入を受けた割合がコントロール群（21%）より大幅に高く（66%）、ヘルメット治療を受けた児は64例（34%）でした。

これはどんな意味があるの？──因果ではなく発達リスクのマーカーとしての位置づけと臨床的含意

本研究は、学童期にも認知・学業面で PPB 群とコントロール群に差が観察されること、しかしその差は主に中等度〜重度群で見られ、軽症群ではほぼ無いことを示しました。重要なのは、著者らが「これらの関連は必ずしも因果関係を示すものではなく、PPB は発達リスクの『マーカー』として機能している可能性が高い」と明確に述べている点です。つまり、頭の形の変形そのものが発達を直接損なうのではなく、頭の動きの偏り・斜頸・運動発達の遅れなど、PPB の背景にある要因が発達と関連していると解釈すべきと議論されています。限界として、（1）単一施設のクリニック紹介患者で選択バイアスがある、（2）超低出生体重児や重度神経発達障害例は除外されている、（3）多重比較補正を行っていない、（4）発達介入の有無で介入バイアスが残り得る、点が挙げられます。現在の米国神経外科学会（CNS 2016）ガイドラインも PPB を主に頭蓋形状の問題と位置づけており、頭蓋骨縫合早期癒合症との鑑別と、必要に応じた発達評価・斜頸への理学療法を推奨しています。本論文は、軽症例には保護者への安心情報の提供、中等度〜重度例には発達評価・介入を考慮するという臨床判断の根拠を提供する重要な研究と位置づけられます。

書誌情報

著者: Collett BR, Wallace ER, Kartin D, Cunningham ML, Speltz ML

所属: Center for Child Health, Behavior, and Development and Center for Developmental Biology and Regenerative Medicine, Seattle Children's Research Institute; Departments of Psychiatry and Behavioral Sciences, Rehabilitation Medicine, and Pediatrics, School of Medicine, University of Washington; Seattle Children's Craniofacial Center, Seattle, WA, USA

ジャーナル: Pediatrics. 2019;143(2):e20182373

発表年: 2019年2月

DOI: 10.1542/peds.2018-2373

原論文URL: https://doi.org/10.1542/peds.2018-2373（閲覧には購読またはジャーナルサイトでの検索が必要です）

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